L’hémangiome infantile (IH) est la tumeur vasculaire la plus fréquente chez l’enfant [1].
Comme indiqué dans une étude prospective, les IH surviennent chez jusqu’à 4,5 % des nourrissons et les facteurs de risque comprennent les anomalies placentaires, la prématurité et l’insuffisance pondérale à la naissance [2].
Généralement, les IH subissent une phase proliférative initiale, suivie d’une phase d’involution et d’une phase d’involution finale [3]. Bien que les IH soient spontanément résolutifs, une minorité significative d’IH non traités peuvent laisser une défiguration permanente après l’involution. Par conséquent, chez les patients atteints d’IH, les opportunités d’intervenir et de prévenir les séquelles au stade initial sont perdues.
Les corticostéroïdes constituaient le traitement de première intention des IH jusqu’en 2008, lorsque Léauté-Labrèze et ses collègues ont rapporté pour la première fois l’efficacité du propranolol dans le traitement des IH [4]. Des rapports ultérieurs ont démontré l’efficacité du propranolol systémique dans le traitement des IH problématiques [5, 6]. Désormais, le propranolol oral est devenu le premier choix pour les IH problématiques [7].
De plus, l’injection intralésionnelle de médicaments, le laser à colorant pulsé (PCL) et le timolol topique sont également des options de traitement dans certains IH [7]. Cependant, des lésions résiduelles nécessitant des traitements complémentaires sont fréquentes après ces traitements. Les HI surviennent généralement dans la région de la tête et du cou, où la défiguration affecte considérablement l’apparence.
Désormais, les séquelles des IH attirent progressivement l’attention des médecins. Actuellement, certaines études ont été réalisées en se concentrant sur les séquelles à long terme des IH. Les objectifs de cette revue systématique étaient d’identifier minutieusement les séquelles des IH, de déterminer les facteurs de risque spécifiques des séquelles et d’apprendre comment améliorer les séquelles des IH. Les auteurs ont cherché à répondre aux questions suivantes : « Quelle est la prévalence des séquelles cutanées dans les IH ? "Quels sont les facteurs qui influencent l’apparition des séquelles cutanées dans les IH ?" et "Comment améliorer les séquelles cutanées des IH ?"
| Méthodes |
> Stratégie de recherche et sources d’information
Les auteurs ont mené une revue systématique selon les lignes directrices PRISMA [8]. Ils ont enregistré cette revue systématique dans la base de données PROSPERO. Les détails du protocole sont accessibles sur http://www.crd.york.ac.uk/PROSPERO/ (numéro d’enregistrement CRD42021251262). Les auteurs ont effectué des recherches depuis 2008 jusqu’à aujourd’hui dans les bases de données suivantes : PubMed, EMBASE, Cochrane Library et Clinicaltrials.gov. Ils ont limité la langue de publication à l’anglais.
La chaîne de recherche a été construite en deux parties : l’hémangiome infantile et les séquelles. La stratégie de recherche complète est incluse dans les informations supplémentaires. Une liste de références de tous les articles sélectionnés de manière indépendante a été examinée afin d’identifier des études supplémentaires exclues lors de la recherche initiale.
> Critères d’éligibilité et processus de sélection
Toutes les études interventionnelles et observationnelles axées sur les séquelles cutanées à long terme des IH ont été incluses. Les articles ont été exclus s’il s’agissait d’une revue, d’une méta-analyse ou d’un rapport de cas impliquant moins de quatre patients.
Les études portant uniquement sur l’efficacité et la sécurité à court terme des traitements, mais pas sur les séquelles cutanées, ont été exclues. Les titres et résumés des études ont été examinés par trois auteurs indépendants. Les articles potentiellement éligibles ont ensuite été consultés pour une révision du texte afin d’en déterminer l’éligibilité. Les listes de références ont également été examinées manuellement pour détecter les articles potentiellement pertinents. Les divergences ont été évaluées par l’auteur principal.
> Évaluation de la qualité
Trois évaluateurs ont évalué de manière indépendante le risque de biais dans les études incluses. Les divergences ont été résolues par la discussion. L’outil Cochrane Collaboration a été utilisé pour évaluer les essais randomisés [9], et MINORS (index méthodologique pour les études non randomisées) a été utilisé pour évaluer la qualité des études d’intervention non randomisées [10]. Une «échelle d’évaluation de la qualité de Newcastle-Ottawa» (NOS) modifiée a été utilisée pour évaluer la qualité des études observationnelles [11]. Ils ont ajouté deux éléments, « détermination des hémangiomes infantiles » et « définition des séquelles », dans la NOS. Pour les études de cohortes qui n’avaient pas de groupe de comparaison, ils ont supprimé l’élément « comparabilité des cohortes sur la base de la conception ou de l’analyse ».
> Collecte de données
La collecte de données a été réalisée à l’aide d’un système de modèles pré-pilotés. Les données extraites comprenaient des informations de base, la méthodologie de l’étude, la localisation anatomique de l’IH, le traitement, le moment du suivi, les séquelles cutanées des IH, les facteurs spécifiques affectant l’apparition des séquelles et toute autre information importante qui n’avait pas été déterminée auparavant.
> Analyse statistique
L’approche de synthèse générale pour cette revue sera narrative. Si trois études ou plus rapportent le même résultat, de la même manière, elles effectuent une méta-analyse pour la mesure d’effet donnée.
| Résultats |
> Rechercher
La recherche dans la base de données électronique a donné 4 448 rapports. Après avoir examiné les titres et les résumés, 62 étaient potentiellement éligibles et cinq études supplémentaires ont été identifiées à partir de la recherche de références. Après lecture des textes complets, 17 études ont été incluses dans cette revue systémique. Aucune donnée non publiée ne satisfaisait aux critères des auteurs.
> Caractéristiques des études
Parmi ces 17 études, 15 étaient des études de cohorte, parmi lesquelles la plupart étaient des études non comparées. Deux de ces études étaient des études d’intervention non randomisées. Le ratio femmes/hommes était de 1,5:1 à 4,7:1. Les localisations les plus fréquentes des séquelles étaient la tête et le cou. Le type d’IH est principalement superficiel ou mixte.
La durée moyenne de suivi variait de 1 à 7,38 ans. Trois études ont rapporté les résultats cutanés à long terme des IH non traités ; Cinq études ont évalué les séquelles des patients traités par bêtabloquants oraux, deux études ont suivi les résultats des patients traités par LCP et huit autres études ont rapporté les séquelles des IH traités avec diverses méthodes.
Les résultats de l’évaluation du risque de biais sont présentés dans les informations supplémentaires.
> Séquelles
La moitié des études ont rapporté respectivement la fréquence des différents types de séquelles, tandis que l’autre moitié n’a rapporté qu’un taux global de séquelles.
Le taux global de séquelles varie de 5,3 à 93,5 %. Dans la plupart des études incluses, les diagnostics étaient basés sur les manifestations cliniques et l’examen physique. Certaines études ont évalué les lésions résiduelles par échographie et IRM. Aucun de ces patients n’a subi de biopsie cutanée.
Les séquelles les plus fréquemment mentionnées étaient les télangiectasies, les tissus fibro-adipeux et les modifications pigmentaires.
D’autres séquelles cutanées identifiées comprenaient des cicatrices, une atrophie cutanée, une anétodermie, une peau redondante et une hypotrichose.
> Facteurs de risque associés aux séquelles
Les facteurs de risque associés aux séquelles à long terme ont ensuite été classés en fonction des données démographiques des patients, des caractéristiques de l’hémangiome (y compris le type, l’apparence, l’ulcération, la taille et l’emplacement) et des facteurs de traitement.
Chang et al ont rapporté que l’âge du patient lors de la première consultation était négativement associé au degré de séquelles [16]. Au-delà de l’âge, aucun lien clair entre les séquelles et les caractéristiques démographiques des patients, telles que le sexe et la race, n’a été signalé dans les études incluses.
Cinq des études incluses ont montré une corrélation statistiquement significative entre le type d’IH et les séquelles ; quatre d’entre eux ont rapporté que les hémangiomes mixtes entraînaient significativement plus de lésions résiduelles que les autres sous-types [18, 20, 25, 26] ; Une étude a rapporté que les hémangiomes nodulaires superficiels entraînaient significativement plus de lésions résiduelles que les hémangiomes nodulaires profonds [14].
L’incidence plus élevée de séquelles dans les hémangiomes mixtes peut être due à leur tendance à entraîner à la fois des télangiectasies et du tissu fibroadipeux. La différence est que les hémangiomes nodulaires superficiels dans leur étude sont définis comme des IH présentant une invasion épidermique, y compris des IH mixtes et superficiels.
Trois études ont étudié la relation entre le type d’IH et la gravité des séquelles, deux d’entre elles ont montré que des séquelles significatives et graves étaient observées plus fréquemment dans les IH mixtes [13, 16], tandis que Yu et al ont constaté que les hémangiomes superficiels entraînaient des conséquences significatives ou graves. lésions résiduelles sévères dans la majorité des cas [20].
La différence réside probablement dans le fait que leur évaluation de la gravité était une auto-évaluation mais pas à l’aide d’indicateurs objectifs. En outre, Yu et al ont reconnu que les hémangiomes superficiels qu’ils incluaient étaient pour la plupart de grande taille, ce qui laissait un large éventail de lésions cutanées affectant l’apparence et étaient classés comme « importants ».
Chang et al ont rapporté que la régression complète de l’IH survenant dans la région centrale du visage était significativement inférieure à celle de celles de la région périfaciale (15, 16). Et c’est la première et la seule étude qui révèle l’association entre les séquelles et la localisation.
Il semble y avoir un consensus selon lequel des IH plus importants sont associés à un taux de séquelles plus élevé. Cependant, la plupart des études incluses n’ont pas mesuré la taille des IH avec précision, principalement parce que les IH ont plusieurs morphologies ; La plupart des études incluses n’ont pas rapporté la corrélation entre la taille de l’IH et les séquelles.
Baselga et al. ont mentionné que la taille de l’hémangiome était liée aux séquelles, mais n’ont pas expliqué comment ils mesuraient la taille des IH [13]. Deux des études incluses ont montré que l’épaisseur de la composante superficielle est associée à des séquelles [13, 25].
De plus, la morphologie IH (focale, segmentaire et indéterminée) était rarement notée dans les études incluses. Une seule étude rapporte que les IH focales entraînaient plus de séquelles nécessitant une chirurgie reconstructive que les IH segmentaires et indéterminées [25].
Les caractéristiques des IH déterminent non seulement la fréquence et le degré des séquelles, mais également le type de séquelles. Trois études ont rapporté un taux de tissu fibro-graisse plus élevé dans les IH profonds et mixtes que dans les superficiels [13-15].
La raison peut être que les HI profonds et mixtes contiennent une invasion sous-cutanée. Une surface pavée et un bord en escalier d’IH superficiels ou mixtes peuvent être des facteurs de risque de peau anétodermique. Cinq études ont montré que les IH ulcérés laissaient généralement une cicatrice [13, 14, 16, 17, 25].
Dans la plupart des études comparant les séquelles entre les patients traités et non traités, les patients non traités ont laissé plus de séquelles que les patients traités (21, 24, 25). Jiang et al ont comparé les séquelles des IH superficiels traités au laser et par observation. Ils ont constaté que les séquelles dans le groupe laser étaient significativement moindres que dans le groupe observation. Chelleri et al. ont également rapporté que les patients traités par thérapie au laser seule présentaient le taux de lésions résiduelles le plus faible [24].
Dans une étude de cohorte rétrospective évaluant les séquelles des IH traités par LCP, seuls 35 patients sur 657 avaient des séquelles [17]. Parmi toutes les études incluses, les patients traités au laser présentaient le moins de séquelles. Cependant, les auteurs ne peuvent pas conclure que le LCP est le meilleur moyen d’éviter les séquelles car des effets indésirables tels que des ulcérations et des saignements sont fréquemment observés après le traitement par LCP, principalement en raison d’une efficacité énergétique excessive.
Plusieurs études ont évalué l’effet du traitement par bêtabloquant oral dans le traitement de l’IH et étaient du même avis que les β-bloquants peuvent diminuer le taux de séquelles [12, 20, 24, 25, 28]. Cependant, il n’y avait pas de groupe de comparaison dans la plupart des études.
Une étude comparant une cohorte de patients traités au propranolol et une cohorte historique de patients atteints d’IH a révélé que le traitement au propranolol oral peut réduire le risque de séquelles nécessitant une correction. Cependant, des séquelles peuvent être observées après le traitement et un traitement ultérieur est encore nécessaire pour améliorer le résultat esthétique. Une étude a rapporté que les résultats chirurgicaux entre les patients traités médicalement et les patients non traités ne présentaient pas de différences significatives [19].
> Comment améliorer ces séquelles cutanées ?
La télangiectasie est généralement définie comme minime à légère car elle peut disparaître spontanément ou être améliorée par des procédures non invasives telles que le timolol topique ou le LCP (12, 20, 27, 28). Le changement de pigment peut également s’améliorer spontanément ou être amélioré par LCP (12, 17, 18, 23, 28). Le tissu fibrograisseux et la peau redondante régressent rarement spontanément ; Le traitement de ces séquelles est donc principalement la résection chirurgicale [13, 19, 20].
| Analyse statistique |
Les résultats sont présentés tels que rapportés dans l’article original. Aucune méta-analyse n’a été réalisée en raison d’une hétérogénéité significative entre les études. Ils n’ont pas effectué d’analyse statistique comparative car les résultats ont été rapportés à l’aide de différentes mesures de résultats.
| Discussion |
Les auteurs ont constaté que les séquelles cutanées des HI involutés sont très fréquentes.
De plus, les facteurs de risque sont très variés. Certaines séquelles, telles que les télangiectasies et les modifications pigmentaires, peuvent disparaître spontanément, mais certaines séquelles, telles que les tissus fibro-graisseux, nécessitent une intervention chirurgicale. Plusieurs limites ont été identifiées dans les études incluses.
La prévalence des séquelles variait considérablement entre les études incluses, car leurs plans d’étude différaient considérablement. Certaines de ces études incluaient uniquement les HI dans une partie ou un type spécifique du corps. De plus, il existe de nombreuses méthodes de traitement possibles, de sorte que le traitement des IH peut être multidisciplinaire. Bien que des séquelles aient été rapportées lors de nombreuses procédures thérapeutiques, y compris le traitement oral au propranolol, le LCP et les interventions chirurgicales, aucun groupe témoin n’a été inclus. Les auteurs n’ont trouvé aucune étude contrôlée randomisée comparant les séquelles cutanées entre l’intervention et l’observation, car les preuves sont donc insuffisantes.
Pour toutes les études incluses, le biais de sélection pourrait conduire à une surestimation de la prévalence des séquelles de l’IH, car les parents dont les enfants souffrent de séquelles de l’IH auraient pu être plus désireux de participer.
Le temps de suivi a biaisé le résultat. Certaines études ont été exclues dont la durée de suivi n’était pas suffisamment longue ou se concentrait uniquement sur les effets indésirables à court terme. Cependant, les études incluses diffèrent également considérablement en termes de durée de suivi.
Dans l’étude de Chen, les patients ont été évalués avant le traitement et suivis pendant au moins un an après le dernier traitement. À l’heure actuelle, les IH peuvent encore être en phase de prolifération ou d’involution, ce qui signifie que ces lésions sont susceptibles de régresser complètement avec le temps. De plus, les séquelles telles que les télangiectasies et les changements pigmentaires peuvent disparaître avec le temps, donc si la période de suivi est suffisamment longue, le taux de séquelles peut être plus faible.
Les définitions des séquelles étaient manquantes ou incohérentes. La plupart des études incluses n’illustraient pas les définitions des différents types de séquelles. Une séquelle peut avoir diverses nomenclatures telles que chromatose et hyperpigmentation, décoloration et hypopigmentation, cicatrices atrophiques et atrophie cutanée. Habituellement, il n’y avait pas de définition exacte ni de légende dans les textes, on ne sait donc pas s’ils ont la même suite. De plus, certaines études n’ont pas inclus de patients présentant des séquelles qui, selon elles, pourraient s’améliorer spontanément, telles que des télangiectasies et des changements pigmentaires, ce qui sous-estimerait la fréquence des séquelles.
Une limite de cette revue est qu’il est difficile de comparer quantitativement et de résumer les résultats des études en raison des différents critères d’inclusion des patients, de la durée du suivi, des définitions et des types d’évaluation utilisés pour les séquelles. De plus, aucun essai contrôlé randomisé n’a été inclus car il serait assez difficile de mener des essais contrôlés randomisés sur le sujet.
De plus, ils n’ont pas pris en compte les résultats en matière de santé psychologique dans cette revue systématique. Il reste nécessaire d’évaluer les séquelles psychologiques et comportementales à long terme chez les patients atteints d’IH.
Bien que de nombreuses études portant sur les IH aient été publiées, peu de rapports ont abordé les séquelles cutanées à long terme. Une revue de l’année dernière a déjà résumé de manière préliminaire plusieurs séquelles [29]. Cependant, cette revue systématique a résumé la fréquence, les facteurs de risque et les traitements des séquelles des IH.
| Conclusion |
Les séquelles cutanées des IH involutés sont très fréquentes et peuvent devenir des causes sous-estimées de défiguration permanente.
Certaines séquelles peuvent s’améliorer spontanément, mais certaines personnes nécessitent des interventions invasives pour obtenir un résultat esthétique satisfaisant.
Les résultats des auteurs ont identifié des facteurs majeurs spécifiques conduisant à des séquelles persistantes de l’IH. Une plus grande attention devrait être accordée à la prévention, à la détection précoce et à l’amélioration des séquelles chez les patients atteints d’IH.
| Commentaire |
La présente étude souligne que les hémangiomes infantiles sont les tumeurs vasculaires les plus courantes chez l’enfant. Ceux-ci peuvent se rétracter spontanément, mais les patients traités et non traités peuvent souffrir de séquelles cutanées permanentes. D’autre part, il est souligné que les séquelles des hémangiomes infantiles involutés sont très fréquentes et que la prévention, la reconnaissance et l’amélioration de ces séquelles cutanées sont importantes pour obtenir une meilleure qualité de vie des enfants affectés.
